与瘫痪上肢的运动意图或疼痛相关的多余幻肢现象：一例报告

《Neurocase》：Supernumerary phantom limb appearing in association with motor intention or pain in the paralyzed upper limb: a case report

超常幻肢（SPL）患者右侧基底节出血后，出现两种不同类型幻肢症状：运动意图相关型幻肢辅助瘫痪肢体运动，疼痛相关型幻肢引发疼痛及肢体活动受限。影像学显示基底节及内囊损伤，fMRI显示右侧运动/感觉皮层及顶叶激活。

　　这个案例描述了一位40多岁的右利手女性，在脑出血后经历了罕见的额外幻肢（SPL）现象，并且这种现象持续到了慢性恢复阶段。患者因突发的左侧肢体无力被送入神经外科医院，诊断为右侧基底节区出血。经过保守治疗和康复训练，包括职业治疗和物理治疗，她在入院213天后出院，随后在第268天再次入院进行进一步康复。她表现出严重的左侧肢体运动障碍和深部感觉障碍，但意识清醒，认知功能完好。

在发病后的第三周，患者首次感知到一个额外的幻肢，它似乎从她的左肩上生长出来。这个幻肢无论是在休息还是运动时都存在，并且她感觉能够有意识地控制它。然而，她无法通过右手触碰到它，也无法用眼睛看到它。在尝试用幻肢接触物体时，她没有感受到触觉反馈。尽管她意识到幻肢并不存在，但她无法忽视它的存在。最初，她对这种体验感到困惑，但后来发现它并未影响她的日常生活，例如洗澡时没有困难。然而，随着时间推移，幻肢的感觉、运动能力和出现频率逐渐减弱，特别是在休息或被动运动时，幻肢几乎不再出现。

在第328天进行的功能性磁共振成像（fMRI）检查中，当她试图移动左肢时，幻肢的感知变得非常清晰，她甚至能感觉到幻肢在协助她的动作。此时，fMRI显示多个脑区被激活，包括右侧中央运动和感觉皮层、右侧前运动皮层（PMC）以及补充运动区（SMA），还有双侧顶叶皮层。这些脑区的激活支持了SPL与运动意图之间的联系。然而，从第350天开始，SPL的感知频率进一步减少，只有在她试图自主移动左肢时才会出现。这时，幻肢似乎在帮助她完成某些特定动作，如肩关节屈曲和肘关节伸展。但值得注意的是，当她尝试新的或不熟悉的动作时，幻肢却不再活动，只是作为一种存在感被感知。

到了第420天，患者报告了另一种与疼痛相关的SPL现象。她描述幻肢像是缠绕在她的左臂上，并且在她躺下时会因背部压力而感到疼痛。她画出的图像显示，这种幻肢从左肩胛骨后方生长出来，弯曲并紧紧缠绕着她的左臂。在这一阶段，SPL不仅伴随着疼痛，还可能加剧了左肢的痉挛。她提到，为了减轻这种疼痛，她会侧卧而不是仰卧。这一阶段的SPL与之前的运动意图相关的幻肢不同，它更多地与疼痛体验相关，并且在某些情况下，它似乎与实际的肢体感受产生了冲突。

这个案例的独特之处在于，SPL在不同阶段以不同的方式出现，并且与不同的触发因素相关。首先是与运动意图相关的SPL，其次是与疼痛相关的SPL。这两种SPL的出现时间不同，感知方式也不同，这表明SPL的形成可能受到多种因素的影响，包括运动控制、感觉反馈和疼痛体验。此外，患者的神经影像学检查显示，右侧基底节区的出血影响了左侧的运动通路和感觉功能，这可能与SPL的出现有关。

在讨论部分，研究者指出，SPL的出现通常与运动障碍和深部感觉障碍相关。这种现象在之前的病例中也有所报道，包括基底节区、大脑中动脉区域、额叶、颞叶、顶叶以及脑干的损伤。然而，SPL的确切病变部位仍然不清楚。在某些情况下，SPL的出现可能与运动意图有关，而另一些情况下则可能与疼痛体验相关。本案例中，两种SPL的出现可能反映了大脑在处理运动意图和疼痛时的不同机制。

功能性磁共振成像（fMRI）研究显示，当患者试图移动左肢时，右侧中央运动和感觉皮层、前运动皮层和顶叶皮层被激活。这些区域的激活可能表明，SPL的出现与大脑对运动意图的感知和执行有关。然而，当SPL与疼痛相关时，激活的脑区可能有所不同，因为疼痛体验可能涉及不同的神经通路。此外，研究者提到，SPL的出现可能与大脑对运动和感觉信息的整合方式有关，特别是在运动预测和实际运动之间存在不匹配的情况下。

尽管这个案例提供了关于SPL在脑出血后长期存在的证据，但研究者也指出，由于这是一个单例报告，缺乏对照数据，因此结论的普遍性受到一定限制。此外，关于SPL的神经影像学研究仅限于一次fMRI检查，未能进行长期跟踪，这可能影响对SPL形成机制的理解。因此，未来的研究需要更多的案例来验证这些发现，并探索SPL与疼痛、运动意图之间的具体关系。

总的来说，这个案例展示了SPL在慢性脑损伤后的复杂表现，特别是当它与运动意图和疼痛体验相关时。它不仅提供了关于SPL在不同阶段可能有不同的触发因素的证据，还揭示了大脑在处理运动和感觉信息时的潜在机制。这一研究有助于进一步理解SPL的形成和表现，并为未来的临床干预和康复策略提供参考。